A Follow-up Study of Survivors of Rh-Haemolytic Disease

Autor: R. D. Savage, R. Sawyer, E. Ellis, A. Curry, M. I. Ellis, W. Walker
Rok vydání: 2008
Předmět:
Zdroj: Developmental Medicine & Child Neurology. 16:592-611
ISSN: 1469-8749
0012-1622
DOI: 10.1111/j.1469-8749.1974.tb04178.x
Popis: SUMMARY During the years 1952 to 1961, a total of 2561 cases of Rh-isoimmunisation were recognised during pregnancy in Northumberland and Durham—an incidence of 6.7 per 1000 total births. 1802 of these infants were delivered in Newcastle hospitals, of whom 1544 were born alive. Approximately 60 per cent were treated by early exchange transfusion, the selection criterion being based on cord haemoglobin and bilirubin values. 1476 children survived. In order to study the sequelae of haemolytic disease in the newborn period, 300 children were selected for follow-up at ages between seven and 14 years, including all surviving children who had been very severely affected and comparable numbers of those who had had severe, moderate or mild disease. Significant abnormalities were found in 32 children but in only 11 cases were these defects attributable to haemolytic disease: four had kernicterus and seven had severe sensorineural hearing loss. Because of the inclusion of all high-risk patients in the sample of 300, these 11 children probably closely represent the total morbidity in all 1476 survivors. Minor specific abnormalities were recognised in other children but were not of social significance nor necessarily due to haemolytic disease. RESUME Durant les annees 1952–1961, 2561 cas d'isoimmunisation Rh durant la grossesse ont ete diagnostiques dans le Northumberland et le Durham—soit une frequence de 6,7 pour mille naissances totales—1802 de ces enfants sont nes dans les hopitaux de Newcastele. 1544 sont nes vivants et environ 60 pour cent d'entre eux ont ete traites par ex-sanguino precoce, les criteres de selection etant bases sur les valeurs d'hemoglobine et de bilirubine du cordon. 1476 enfants survecurent. 300 enfants ont ete selectionnes pour surveillance a l'âge d'au moins sept ans, comprenant tous les enfants survivants, tres gravement atteints (53) et un nombre egal d'enfants avec troubles graves, moderes ou legers. 32 enfants presentaient des anomalies significatives mais les dommages ont ete ettribues a la maladie hemolytique que chez onze d'entre eux—quatre avaient presente un ictere et sept une perte auditive de perception grave. Du fait que tous les enfants a risque eleve se trouvaient dans l'echantillon de 300, on peut admettre que ces onze cas representent la morbidite totale chez les 1476 survivants. Des anomalies specifiques mineures ont ete observees chez d'autres enfants, anomalies sans signification sociale et non necessairement liees a la maladie hemolytique. ZUSAMMENFASSUNG Wahrend der Jahre 1952–61 wurden in Northumberland und Durham 2561 Falle einer Rh-Inkompatibilitat wahrend der Schwangerschaft diagnostiziert—eine Haufigkeit von 6.7 auf 1000 Geburten. 1802 dieser Kinder wurden in Kliniken von Newcastle geboren. 1544 wurden lebend geboren und ungefahr 60 Prozent mit einer fruhzeitigen Austauschtransfusion behandelt. Die Kriterien fur die Indikation basierten auf den Werten des Hb und Bilirubins aus dem Nabelschnublut. 1476 Kinder uberlebten. 300 Kinder wurden fur die Kontrollstudie im Alter von mindestenss ieben Jahren ausgewahlt und darunter befinden sich alle Kinder, die mit einer sehr schweren Erythroblastose uberlebten und gleiche Fallzahlen solcher Kinder mit schweren, masigen und leichten Erkrankungsformen. Bei 32 Kindern fanden sich signifikante Abnormitaten, doch nur bei 11 Kindern konnten diese auf den Morbus hamolyticus zuruckgefuhrt werden: vier hatten einen Kernikterus und sieben hatten einen sensorisch-neuralen Horverlust. Da alle Kinder mit hohem Risikoindex in die Gesamtzahl der 300 einbezogen wurden, reprasentieren diese elf Kinder wahrscheinlich nahezu die Gesamtmorbiditat der 1476 Uberlebenden. Geringere spezifische Abnormitaten wurden bei anderen Kindern diagnostiziert, sie waren jedoch ohne soziale Signifikanz und nicht unbedingt durch die Erythroblastose bedingt. RESUMEN Durante los anos 1952 al 1961, se detectaron 2.561 casos de isoinmunizacion Rh durante la gestacion en Northumberland y Durham, con una incidencia de 6,7 por mil del total de nacimientos. 1.802 de estos ninos nacieron en hospitales de Newcastle. 1.544 nacieron vivos y aproximadamente el 60% fueron tratados con una exanguinotransfusion precoz, estando basado el criterio selectivo en los valores de hemoglobina y bilirrubina cordonales. Sobrevivieron 1.476. Se seleccionaron 300 ninos para su estudio continuado a la edad de por lo menos 7 anos, incluyendo todos los supervivientes que habien sido gravemente afectados y numeros iguales de los que padecian enfermedad grave, moderada o leve. Se encontro que 32 ninos tenian anomalias significativas, pero solo en 11 estos defectos eran atribuibles a la enfermedad hemolitica: cuatro tenian ictericia nuclear y siete tenian una perdida acustica sensorio-neural grave. Debido a la inclusion de todos los pacientes con alto riesgo en la muestra de 300, estos 11 ninos probablemente representan muy de cerca la morbilidad total en todos los 1.476 supervivientes. Se reconocieron anomalias especificas menores en otros ninos, pero no eran de significacion social, ni eran debidas necesariamente a la enfermedad hemolitica.
Databáze: OpenAIRE
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