Krox20 defines a subpopulation of cardiac neural crest cells contributing to arterial valves and bicuspid aortic valve
| Autor: | Gaëlle Odelin, Michèle Studer, Fanny Bajolle, Piotr Topilko, Maria Di Bonito, Patrick Charnay, Jean-François Avierinos, Fanny Coulpier, Emilie Faure, Stéphane Zaffran |
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| Přispěvatelé: | Marseille medical genetics - Centre de génétique médicale de Marseille (MMG), Aix Marseille Université (AMU)-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM), Institut de biologie de l'ENS Paris (IBENS), Département de Biologie - ENS Paris, École normale supérieure - Paris (ENS-PSL), Université Paris sciences et lettres (PSL)-Université Paris sciences et lettres (PSL)-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM)-Centre National de la Recherche Scientifique (CNRS)-École normale supérieure - Paris (ENS-PSL), Université Paris sciences et lettres (PSL)-Université Paris sciences et lettres (PSL)-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM)-Centre National de la Recherche Scientifique (CNRS)-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM)-Centre National de la Recherche Scientifique (CNRS), Institut de Biologie Valrose (IBV), Université Nice Sophia Antipolis (1965 - 2019) (UNS), COMUE Université Côte d'Azur (2015-2019) (COMUE UCA)-COMUE Université Côte d'Azur (2015-2019) (COMUE UCA)-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM)-Centre National de la Recherche Scientifique (CNRS)-Université Côte d'Azur (UCA), Université Paris Descartes - Paris 5 (UPD5), Centre National de la Recherche Scientifique (CNRS)-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM)-Département de Biologie - ENS Paris, École normale supérieure - Paris (ENS Paris), Université Paris sciences et lettres (PSL)-Université Paris sciences et lettres (PSL)-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM)-Centre National de la Recherche Scientifique (CNRS)-École normale supérieure - Paris (ENS Paris), Université Paris sciences et lettres (PSL)-Université Paris sciences et lettres (PSL)-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM)-Centre National de la Recherche Scientifique (CNRS), Université Nice Sophia Antipolis (... - 2019) (UNS), COMUE Université Côte d'Azur (2015-2019) (COMUE UCA)-COMUE Université Côte d'Azur (2015-2019) (COMUE UCA)-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM)-Université Côte d'Azur (UCA)-Centre National de la Recherche Scientifique (CNRS), Gall, Valérie, Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM)-Aix Marseille Université (AMU), Institut de biologie de l'ENS Paris (UMR 8197/1024) (IBENS) |
| Jazyk: | angličtina |
| Rok vydání: | 2018 |
| Předmět: |
0301 basic medicine
Aortic valve animal structures Bicuspid aortic valve Mouse Heart Valve Diseases [SDV.GEN] Life Sciences [q-bio]/Genetics Biology Mice 03 medical and health sciences Neural crest Cardiac development Bicuspid Aortic Valve Disease Lineage tracing medicine Genetics Animals Arterial valve Genetic ablation Molecular Biology Early Growth Response Protein 2 Mice Knockout [SDV.GEN]Life Sciences [q-bio]/Genetics Cardiac neural crest cells Myocardium Endothelial Cells Embryo Anatomy medicine.disease 030104 developmental biology medicine.anatomical_structure Aortic Valve embryonic structures cardiovascular system Egr2 Krox20 Developmental Biology |
| Zdroj: | Development (Cambridge, England) Development (Cambridge, England), 2018, 145 (1), pp.dev151944. ⟨10.1242/dev.151944⟩ Development (Cambridge, England), Company of Biologists, 2018, 145 (1), pp.dev151944. ⟨10.1242/dev.151944⟩ |
| ISSN: | 0950-1991 1477-9129 |
| Popis: | International audience; Although cardiac neural crest cells are required at early stages of arterial valve development, their contribution during valvular leaflet maturation remains poorly understood. Here, we show in mouse that neural crest cells from pre-otic and post-otic regions make distinct contributions to the arterial valve leaflets. Genetic fate-mapping analysis of Krox20-expressing neural crest cells shows a large contribution to the borders and the interleaflet triangles of the arterial valves. Loss of Krox20 function results in hyperplastic aortic valve and partially penetrant bicuspid aortic valve formation. Similar defects are observed in neural crest Krox20-deficient embryos. Genetic lineage tracing in Krox20(-/-) mutant mice shows that endothelial-derived cells are normal, whereas neural crest-derived cells are abnormally increased in number and misplaced in the valve leaflets. In contrast, genetic ablation of Krox20-expressing cells is not sufficient to cause an aortic valve defect, suggesting that adjacent cells can compensate this depletion. Our findings demonstrate a crucial role for Krox20 in arterial valve development and reveal that an excess of neural crest cells may be associated with bicuspid aortic valve. |
| Databáze: | OpenAIRE |
| Externí odkaz: |
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