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Objetivo: Descrever uma apresentação atípica de neurossífilis, caracterizada por neurite óptica bilateral em um paciente imunocompetente. Detalhamentos de Caso: Paciente sexo feminino, 58 anos de idade, com perda visual progressiva bilateral, de predomínio cecocentral, pupilas assimétricas, esquerda maior que a direitae reflexo fotomotor com menor reação à esquerda. Ao exame oftalmológico apresentava edema de disco óptico bilateral. A investigação revelou diagnóstico de neurite óptica bilateral secundária a neurossífilis. Iniciado tratamento com ceftriaxona devido falta de penicilina cristalina no serviço, dose de 2 gramas ao dia por 14 dias. A paciente evoluiu bem, com melhora progressiva dos sintomas visuais. Considerações finais: A sífilis é uma doença sistêmica com uma grande diversidade de sinais e sintomas. Essas características aumentam o risco de erros no diagnóstico e tratamento, com repercussões relevantes na morbidade e mortalidade. A neurite opticaisolada associada à neurossífilis é uma apresentação incomum da doença, e pode representar um desafiodiagnostico para a equipe médica. |